휴대폰 어플리케이션을 이용한 수평사시 판단과 가정에서의 발현 빈도 평가
Automated Detection of Horizontal Strabismus and Home Control Evaluation Using a Mobile Phone App
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Abstract
목적
안면 이미지를 자동으로 촬영하여 사시 여부를 판별하는 휴대폰 어플리케이션검사의 타당도, 신뢰도와 유용성을 평가하고자 하였다.
대상과 방법
소아사시클리닉에 내원한 환자들 중 본 연구참여에 동의한 환자들을 대상으로 하였다. 어플리케이션은 피검사자가 정면을 주시하면 자동으로 사진이 촬영되고, 사진에서 양안의 각막 반사, 각막 경계를 인식한 후 그 위치를 비교하여 사시를 판별한다. 이 결과를 사시 전문의가 시행한 사시검사와 비교하였다. 어플리케이션검사의 검사자 간, 검사-재검사 신뢰도를 평가하였다. 또한 가정에서의 간헐외사시 발현 빈도를 평가하기 위해 대상자들의 사진을 1달간 보호자가 촬영하도록 하고, 결과를 다른 사시 조절 지표들과 비교 분석하였다.
결과
총 103명의 환자를 대상으로 하였으며, 가정에서의 사시 발현 빈도를 평가할 수 있었던 대상은 10명이었다. 전문의의 사시검사 결과를 기준으로 하였을 때 어플리케이션검사의 민감도는 74.6%, 특이도는 87.5%, 양성예측률은 90.4%, 음성예측률은 68.6%였다. 신뢰도 평가를 시행했을 때, 검사자 간 급내상관계수는 0.801 (p=0.011), 동일 검사자의 상관계수는 0.828 (p>0.001)이었다. 가정에서의 사시 발현 빈도는 다른 지표들과 강한 양의 상관관계를 보였다(rho>0.770, p=0.009).
결론
접근성이 좋은 휴대폰 어플리케이션을 이용하면 협조가 잘 되지 않는 환자들의 사시 여부 판단 및 기록에 도움이 될 수 있다.또한 가정에서의 발현 빈도 평가의 객관적인 지표로 사용될 수 있는 가능성을 확인하였다.
Trans Abstract
Purpose
To evaluate the reliability, validity, and usability of a mobile phone app that captures facial images to identify strabismus.
Methods
We enrolled patients who visited our pediatric strabismus clinic and provided consent for participation in the study. The facial photographs of the patients were automatically captured by the app. The app used the photographs to identify ocular misalignment based on the comparison of the positions of the corneal reflex and limbus of both eyes. The results from the app were compared to the physician’s diagnosis. Intraclass correlation coefficients were used to assess the test-retest and interrater reliability of the app. Additionally, the guardians captured photographs of the patients through this app for 1 month at home to evaluate the frequency of manifest exotropia at home. And the results were compared to those of other strabismus control scales.
Results
A total of 103 patients were enrolled and 10 patients were enrolled for the home control test. Based on the physician’s diagnosis, the sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value of the app were 74.6%, 87.5%, 90.4%, and 68.6%, respectively. The interclass correlation coefficients for inter-rater and test-retest reliability were 0.801 (p = 0.011) and 0.828 (p < 0.001), respectively. The frequency of intermittent exotropia recorded by the app at home showed a strong positive correlation with other control scales (rho > 0.770, p = 0.009).
Conclusions
This mobile phone app is easily accessible and useful for the rapid determination and recording of strabismus, particularly in uncooperative patients. Also, this app may be used as a reliable indicator of the frequency of manifest strabismus at home.
이상적인 눈의 안정위치는 원거리 주시 때 두 눈의 시축이 평행하고 근거리 주시 때에는 그에 맞는 눈모음이 이루어지는 위치이다[1]. 두 눈의 시축이 모이면 내사시 또는 내사위, 벌어지면 외사시 또는 외사위로 부른다. 한 눈의 시축이 더 높으면 상사시 또는 상사위라고 한다. 사시는 학령기 인구의 약 1-4% 정도의 비율의 비교적 높은 유병률을 가진 질환으로 융합 능력의 이상, 해부학적 요인, 신경지배 이상, 유전적 요인 등에 의해 시자극 유입의 장애가 발생할 경우에 동반되거나 유발될 수 있다.
사시를 진단함에 있어 의사의 숙련도 및 환자의 협조가 매우 중요하다. 임상에서 사시각을 측정하는 다양한 검사 방법들 중 대표적인 방법으로는 프리즘교대가림검사, 허쉬버그검사, 크림스키검사를 들 수 있다. 프리즘교대가림검사는 정자세로 앉아 양안 주시 기능이 양호하고 협조가 가능한 환자를 대상으로 다양한 검사 거리 및 안위에서 편위량을 측정할 수 있는 방법이다. 허쉬버그검사는 측정 대상의 각막 반사점 변이를 측정한 후 각도를 다시 추측하는 방법이다. 크림스키검사법은 프리즘을 이용하여 허쉬버그검사를 보완한 방법으로 보다 객관적인 사시각검사 방법이다.
프리즘교대가림검사는 양안 주시 기능이 떨어지고 협조가 잘 되지 않는 환자들; 만 1세 미만 영아, 학령기 전 연령의 소아 또는 질환이 있는 환자들에게 시행할 경우 사시 여부 및 중증도를 판단하기 힘들 뿐만 아니라 불확실하다[2]. 그리고 허쉬버그검사법이나 크림스키검사법은 주로 근거리의 검사법이고 미세한 안위 이상은 찾기 어렵다는 단점이 있다. 프리즘교대가림검사와 마찬가지로 자세를 유지하기 어려운 영유아를 대상으로 할 때 재현성이 떨어지고 검사자의 주관적인 판단이 큰 부분을 차지한다. 그 대안으로 디지털 시대에 접어든 이후 환자의 사진이나 비디오 장치를 이용해 사시각을 측정하려는 연구가 많이 있었다[3-8]. 그리고 몇몇 photoscreening 장비들이 상용화되어 있지만 병원에만 있거나 장비 구입 및 검사를 위한 추가 비용이 필요한 단점이 있다[9,10].
국내를 포함한 아시아에서 가장 흔한 사시의 형태는 간헐외사시이다. 평소에는 정위를 유지하더라도 원거리를 주시하거나 피곤하고 주의력이 떨어지거나 밝은 빛을 대했을때 사시가 나타나는 경우이다. 외사시의 치료는 수술이며 수술 시기와 수술량을 결정하기 위해서는 외사시의 중증도 평가가 필수적이다. 이 때 중증도 평가에 관여하는 요소 중 한 가지가 외사시가 나타나는 빈도, 즉 사시 조절 정도이다. 비교적 객관적이고 재현성이 있는 각도 측정에 비해 조절 정도 평가는 널리 사용되고 있는 평가 기준인 Newcastle control scale, 3-point scale 마저 주관적이고 모호하다는 한계가 있다[11]. 특히 가정에서의 평가 항목 또한 매우 중요하여 각 기준에 포함되어 있으나 실제 보호자가 이에 대한 객관적인 정보를 줄 수 있는 경우가 많지 않다. 최근에 외래에서 간단히 시행하는 새로운 척도로 Look And Cover, then Ten seconds of Observation Scale of Exotropia(LACTOSE) socre가 유용하게 사용될 수 있다고 소개된 바 있는데, 아직 널리 사용되고 있지 못하다[12,13].
기존 검사들의 이러한 제한점들을 보완하기 위해 본 연구에서는 휴대폰으로 일정 거리에서 정면 사진을 찍고 저장하며 사시 여부를 자동으로 판단하는 어플리케이션을 개발하여 검사의 타당도 및 신뢰도를 평가하고 실제 가정에서 보호자가 간헐외사시 환자에게 주기적으로 검사를 시행한 후 이 결과가 외래에서 전문의가 판단한 사시 조절 정도와 일치하는지를 분석하여 그 유용성을 확인하고자 하였다.
대상과 방법
2019년 1월부터 2019년 5월까지 경상대학교병원 소아사시클리닉으로 내원한 환자들 중에 본 연구 관련한 설명을 듣고 기관 방문 및 절차를 준수할 의향과 능력이 있고 보호자 및 본인이 동의서에 서명한 경우를 대상자로 하였다. 본 연구는 경상대학교병원 임상연구심의위원회의 승인 하(IRB 승인 번호: 2019-07-034-002), 헬싱키선언에 입각하여 수행되었다.
연구를 위해 개발된 어플리케이션은 파이썬과 안드로이드 운영체제를 기반으로 하여 휴대폰에 내장된 카메라를 통해 사진을 촬영하고 저장한 후 전처리 과정을 거쳐 결과를 출력하는 기능이 있다. 피험자가 정면에서 옆을 보거나 고개가 기울어지지 않은 자세로 휴대폰 뒤쪽의 원거리에 있는 주시점을 볼 때 25 cm 거리에서 눈, 코, 입을 포함한 안면 전체가 인식되면 휴대폰 플래시를 자동으로 터뜨려 촬영한다(Fig. 1). 피험자는 검사실의 원거리 시표(5 m)와 검사자가 제시한 근거리 시표(33 cm)를 주시하도록 하였다. 촬영된 이미지는 저장되고 흑백 이미지로 변경된 후 양안의 이미지를 인식하여 확대 저장한다. 프로그램은 양안의 각막 반사점과 각막연을 인식하고 각막 반사점과 비측·이측 각막연과의 거리를 측정한 후 양안의 차이를 계산한다. 그 값이 미리 설정한 절사값보다 클 경우 사시 가능성이 높다는 결과로 판정하게 된다. 처음 얻은 이미지에 판정 결과가 표시되어 어플리케이션 화면에서 확인할 수 있다(Fig. 2).
Taking automatic “standard” picture. When the subject looks at the camera straight and the distance from the mobile phone is adjusted, the yellow square overlaps with the green square and the picture is automatically taken.
The image processing of the mobile app for detection of ocular misalignment. (A) Automatically taken “standard” picture. (B) Converted to gray-scale image. (C) Recognition of the eye part; corneal reflex, contour of the cornea and detection of strabismus through comparing the location of corneal reflex and the temporal/nasal corneal margin of both eyes. (D) The result displayed on the first “standard” picture.
연구 대상자들은 초진 시 기본적으로 상세한 문진, 교정 시력 측정, 안압 측정, 조절마비 굴절검사, 원거리(5 m)와 근거리(33 cm) 사시각 측정, 사시 조 정도 평가, 입체시 측정, 세극등현미경검사, 안저검사 등 종합적 검사를 시행하였다. 입체시검사는 티트무스검사로 근거리에서 시행하였고 사시각 측정은 소아사시 전문의 단일 검사자(H.K.)에 의해 시행되었다. 개발한 휴대폰 어플리케이션을 이용하여 연구 대상자들을 촬영하였고 그 판정 결과를 검사자의 사시각 측정 결과와 비교하여 어플리케이션의 특이도, 민감도, 양성예측률, 음성예측률을 계산하였다. 이에 더해 다른 두 명의 연구자가 각각 두 번씩 동일 대상자를 촬영한 후 그 결과 판정의 검사 간, 검사자 간 일치율을 분석하였다.
간헐외사시 환자 중 가정에서도 휴대폰 어플리케이션을 이용한 검사를 동의한 환자들을 대상으로 한 달간 촬영한 결과를 바탕으로 사시 발현 빈도를 평가하였다. 어플리케이션을 이용한 검사는 하루 2회 권고하였고 한 달간의 사시 발현 빈도를 외래에서 사시 전문의가 시행한 3-point scale, LACTOSE score 및 보호자가 판단한 Newcastle score와 비교하였다[12,14-16].
통계학적 분석은 통계 분석은 SPSS version 25.0 (IBM Corp., Armonk, NY, USA) 프로그램을 사용하였으며, 유의성 기준은 p<0.05로 하였다. 관찰자 간, 관찰자 내의 신뢰도 분석을 위하여 급내상관계수(intra-class correlation coefficient, ICC)를 시행하였다. 가정에서 기록된 결과와 전문의의 사시검사 평가지표 간의 비교를 위하여 Spearman 상관관계 분석을 시행하였다.
결 과
총 연구 대상자는 103명으로 평균 연령은 6.7 ± 3.5세였고 남성이 65명, 여성이 38명이었다. 전문의가 가림안가림검사, 교대가림검사를 통해 사시를 확인한 결과 사시가 있는 대상자는 63명으로 모두 명확한 수평사시가 있는 환자들이었으며, 사시가 없는 대상자는 40명이었다. 사시가 있는 환자 중 내사시, 외사시는 각각 14명, 49명이었고, 외사시 중 간헐외사시는 47명, 항상외사시는 2명이었다. 원거리 사시각은 17.5 ± 11.3프리즘디옵터(prism diopter, PD), 근거리 사시각은 18.6 ± 12.4 PD였다(Table 1).
Characteristics of participants (at office)
어플리케이션과 전문의의 검사에서 모두 사시가 있는 것으로 결과가 나온 환자는 47명, 두 검사 모두 사시가 없는 것으로 결과가 나온 환자는 35명이었다. 어플리케이션에서 사시가 없는 것으로 나왔지만 전문의의 검사에서 사시가 있는 것으로 판정된 대상자는 16명이었고, 이 중 15명은 10 PD 이하의 작은 사시각이 있었고 좋은 융합력을 가진 상태였다. 어플리케이션에서 사시가 있는 것으로 나왔지만 전문의의 검사에서 사시가 없는 것으로 판정된 대상자는 5명으로 이들 모두 안경을 착용하고 있었다. 전문의의 사시 판정 결과와 비교했을 때 어플리케이션의 민감도는 74.6%, 특이도는 87.5%였고, 양성예측률은 90.4%, 음성예측률은 68.6%로 나타났다. 수평사시를 내사시, 외사시로 구분하였을 때 내사시에서 민감도는 78.6%, 양성예측률은 68.8%, 음성예측률은 92.1%, 외사시에서 민감도는 73.5%, 양성예측률은 87.8%, 음성예측률은 72.9%였다(Table 2). 항상외사시 환자 2명의 어플리케이션 검사에서는 모두 수평사시가 있는 것으로 판정되었다. 어플리케이션 검사의 검사자 간, 검사-재검사 재현성 평가를 위해 반복 검사를 시행했을 때, 급내상관계수(ICC)는 각각 0.801 (p=0.011), 0.828 (p<0.001)이었다.
Measures of mobile app test validity
10명의 간헐외사시 환자는 가정에서도 어플리케이션을 이용해 사시 발현 빈도 검사를 시행하였고 16.7-61.0%의 발현 빈도를 보였다(Table 3). Spearman 상관관계 분석을 통해 의사와 보호자가 3-point score, LACTOSE score, Newcastle score로 판단한 환자의 사시 조절 능력과 어플리케이션이 판정한 사시가 나타나는 빈도의 상관성을 확인한 결과, 3-point score의 상관계수(rho)는 0.776 (p=0.008), LACTOSE (원거리) score의 rho는 0.802 (p=0.009), LACTOSE (근거리) score의 rho는 0.890 (p=0.001), Newcastle score의 rho는 0.770 (p=0.009)으로 모두 유의하게 강한 양의 상관관계가 있었다(Table 4).
Home control assessment in intermittent exotropia patients
Correlation analysis of exotropia frequency between home control by the mobile app and exotropia control scoring systems
고 찰
사진과 비디오 카메라 그리고 컴퓨터의 발달과 함께 영상으로 사시를 평가하려는 많은 시도들이 있었다. 디지털 방식을 이용한 이러한 검사들은 검사자의 주관적 판단 요인을 감소시키고 검사자 간 혹은 검사자 내의 오차도 감소시킬 수 있다. 사시각 측정에서 Gold standard인 프리즘교대가림검사와 비슷한 정확도를 보이는 디지털검사, 소프트웨어를 개발하려는 시도들도 필요성이 있다. 하지만 본 연구진은 외래에서 협조가 힘든 환자의 진료나 가정에서의 사시 유무, 사시 조절 정도를 확인하기 위한 접근성이 좋고 간단한 디지털검사의 필요성을 인식하고 어플리케이션을 개발하였으며 만족스러운 결과를 보여주었다.
이전의 연구들에서는 환자들의 정면 사진을 디지털 카메라로 촬영하고 보통 그 이미지를 추출하여 특정한 사시 분석 소프트웨어가 있는 컴퓨터로 전송하여 환자의 사시를 분석한다[3,5,6,8]. 한 연구에서는 양안을 뜬 채로, 한 눈을 각각 가린 채로 사진을 찍고 이를 통한 사시 여부 확인과 사시각 측정의 용이성을 보여주고 실제 수술 결정에 적용 가능함을 제시한 바 있다[17]. 하지만 사진을 여러 번 찍고 다른 소프트웨어를 실행하여 결과 값을 얻는 등 여러 과정이 필요하며 시간이 오래 걸리고 병원 밖에서는 표준촬영 및 검사가 불가능하다는 단점이 있었다. 아이폰을 위한 GoCheck Kids (Gobiquity Mobile Health, Scottsdale, AZ, USA)라는 어플리케이션도 해외에서 많이 사용되고 있다. 이 어플리케이션은 사시를 판단하는 것 외에 빛이 동공에 비칠 때 나타나는 crescent를 분석하여 눈의 굴절률을 추정하기 때문에 조명의 밝기나 위치가 중요하게 작용하며, 한 명을 검사하는 데 3분가량 소요된다[18,19]. 본 연구에서 새로 개발한 어플리케이션은 굴절률과 사시각을 측정하는 기능은 없지만 사시 유무를 쉽게 평가하려는 목적에 맞게 평균적으로 어플리케이션을 실행하고 12초 안에 수평사시 판정 결과가 나올 정도로 검사 시간이 짧다. 그리고 대부분의 사람들이 휴대폰을 소지하고 있기 때문에 특정 병원에 가야만 하거나 추가로 기기를 구매할 필요가 없어 검사에 대한 접근성이 좋다.
대상자의 얼굴, 눈의 위치를 어플리케이션에 표시되는 노랑, 초록 박스에 맞추면 사진이 찍히고 결과 화면까지 자동으로 표시되기 때문에 누구나 쉽게 검사를 할 수 있게 직관적이다. 그리고 검사 결과의 재현성 평가에서 검사자 내 일치율은 0.828 (p<0.001), 검사자 간 일치율은 0.801 (p=0.011)로 우수했기 때문에 심도 깊은 트레이닝 없이 간단한 조작으로 누구나 재현성이 우수한 검사를 할 수 있는 것도 장점이다.
검사의 타당도 평가에서 전문의가 판단한 결과와 비교했을 때 사시가 있을 것으로 판정하는 특이도가 87.5%, 양성예측률이 90.4%로 높았다. 본 연구의 민감도 결과는 74.6%로 Maor et al [8]에 의한 연구에서 디지털 카메라로 사시 환자들을 대상으로 사시 여부를 판단하는 연구를 시행하였을 때 민감도가 79.3%였던 것에 비교할 만한 수치를 보였다. 전문의의 검사에서는 사시가 있었지만 어플리케이션에서 사시가 없다고 판정한 16명 대상 중 15명은 10 PD 이하의 사시각이 있었는데 이러한 위음성 오류의 원인으로는 카파각을 고려하지 않은 것이 있을 수 있다. 예를 들어 카파각이 큰 양성일 때 외사시처럼 보이고 음성일 때는 내사시처럼 보이게 된다. 또한 실제 내사시가 있어도 카파각이 양성이면 사시가 아닌 것처럼 보이고 외사시가 카파각이 음성이면 사시가 아닌 것처럼 보인다[20]. 그리고 간헐 사시 초기에 원거리 융합력이 좋은 환자들의 경우에 두 눈을 뜨고 원거리를 주시하게 하는 어플리케이션검사에서는 사시가 없는 것으로 판정될 수도 있다. 실제로 본 연구에서도 어플리케이션검사가 위음성으로 나온 환자들의 경우 융합력이 좋았다. 전문의의 검사에서는 사시가 없었지만 어플리케이션에서 사시가 있다고 판정한 5명은 모두 안경을 착용하는 중이었고 플래시로 인한 다른 곳에서의 빛 반사 때문에 각막반사점 자동인식이 잘못되어 위양성으로 판정된 경우였다.
간헐외사시의 수술 결정에 중요한 요인이기 때문에 조절 정도를 파악하는 것이 필요한데 이를 간단히 평가하고 기록하기 위해 주로 3-point scale가 사용되나 사시 조절, 중증도를 섬세하게 보여주지 못한다[11]. 조절 능력을 더 세부적으로 평가하고 더 나아가 치료 결정에 적용하기 위해 최초로 수치화된 Newcastle scale가 개발되고 긍정적인 결과가 보고되었으나[15,16], 보호자들이 가정에서의 기억을 바탕으로 메긴 가정 지표가 점수에 큰 영향을 주고 치료 방향 결정에 중요한 역할을 한다는 것이 합리적인가 하는 우려가 있다.
본 연구에서 가정에서도 어플리케이션을 통해 조절 정도를 확인한 모든 대상자들의 결과가 3-point, LACTOSE score와 상당한 연관성을 보였다. 연구진은 환자와 보호자들에게 1달간 1일 2회 어플리케이션검사를 권고하였지만 실제 검사 횟수는 17-46회로 대상자들마다 달랐는데 보호자들이 조절 정도를 객관적으로 평가하는 것의 중요성을 인식하여 가정에서 어플리케이션을 이용한 검사 횟수를 더 늘리고 검사 시간대를 비교적 일정하게 하면 환자의 사시 발현 빈도를 더 정확하게 파악할 수 있을 것으로 생각된다.
본 연구의 제한점으로는 먼저 장소에 구애받지 않고 시행할 수 있는 검사 방법이라는 장점의 이면으로 검사할 때마다 카메라 뒤쪽의 주시점이 바뀐다는 것이다. 내원하여 검사를 시행하였을 때와는 달리 가정에서는 주시점의 대략적인 거리는 설정하였지만 매 검사마다 동일한 물체나 거리를 설정하지는 않아서 일정 거리보다 가까운 곳을 주시할 경우 융합력이 증가하여 결과 판정에 영향을 미칠 수 있다. 이로 인해 가정 촬영에서의 정확도와 기준을 명확히 하기 위한 방법을 논의 중에 있다. 두 번째로 사람마다 다른 카파각을 고려하지 않았다는 것으로, 양성카파각인 경우에는 외사시처럼, 음성카파각인 경우에는 내사시인 것처럼 보이며 이로 인해 각막 반사점의 위치가 변하므로 각막반사점을 사용할 때는 반드시 카파각을 고려해야만 정확한 사시 측정이 가능하다. 본 연구에 있어 각막반사점의 양안차를 이용하였으므로 이 변화가 측정에 영향을 줄 수 있고 이는 사시각의 크기가 작을수록 크게 나타날 것이다. 단, 본 연구에서는 사시각의 정량적 측정보다는 사시의 유무와 반복 측정 시 변화 여부의 평가에 염두를 두었다. 세 번째로 본 연구의 검사는 수평사시만 존재할 때 유용한 검사로 설계되어 수직사시가 합병된 경우 그 결과 판정에 영향이 있을 수 있다. 또한 카메라가 환자의 주시를 방해하므로 환자의 눈을 정면 촬영하기 어려운 경우가 있어 촬영이 되지않거나 시간이 오래 걸린 경우가 있었으며, 약간 아래나 좌우에서 촬영되는 등 정면 촬영을 완전히 보장할 수는 없어 정확도가 떨어질 수 있다. 그러나 고개가 정면을 보고 있지 않은 경우(양안 크기차가 큰 경우 등) 사진이 찍히지 않도록 되어 있으며, 강제 촬영은 불가능하였고, 모든 사진은 저자들이 다시 한 번 확인하였다. 마지막으로 가정에서 어플리케이션검사를 시행한 대상자의 수가 적어 조절 정도를 알아보는 다른 검사와의 일치 정도를 분석하는 데 한계가 있었다. 추후 더 많은 대상자들을 모집하여 가정에서 조절 정도를 평가하고 치료방향 결정에 적용하였을 때 그 유용성에 대해 분석하는 연구가 필요할 것으로 생각된다. 결론적으로 이번 연구를 통해 휴대폰 어플리케이션을 이용한 간단하고 접근성이 좋은 검사가 협조가 잘 되지 않는 환자들의 수평사시 여부 판단 및 기록에 도움이 될 수 있고, 간헐외사시가 일상에서 어느 정도 조절이 되는지 객관적인 지표로 보여주는 유용한 검사가 될 수 있는 가능성을 확인하였다.
Notes
Conflicts of Interest
The authors have no conflicts to disclose.
References
Biography
이동현 / Donghyeon Lee
순천향대학교 의과대학 서울병원 안과학교실
Department of Ophthalmology, Soonchunhyang University Seoul Hospital, Soonchunhyang University College of Medicine
