Address reprint requests to Martha Kim, MD Department of Ophthalmology, Dongguk University Ilsan Hospital, #27 Dongguk-ro, Goyang 10326, Korea 혈누, 즉 피눈물을 흘리는 것은 매우 드문 의학적 상태로 다양한 원인에 의해 발생할 수 있다. 원인을 알 수 없는 경우부터 혈관기형, 염증성 육아종, 악성 종양을 포함한 결막 병변,1 코눈물주머니의 악성 종양, 뿐만 아니라 혈우병과 같은 전신 질환, 월경, 질산은 등의 약물 사용도 혈누를 일으킬 수 있다. 그리고 심한 코피가 눈물길로 역류하여 피눈물이 흐르는 경우도 보고된 바 있다.2 과거에도 반복적으로 피눈물을 흘리는 환자에 대한 해외 보고가 있었으나 매우 적었으며 그 원인을 파악하는 것도 매우 어렵다.3 국내에서는 혈누에 대한 증례가 보고된 바 없어 저자들이 경험한 본 증례를 보고하는 바이다. 본 증례는 사진 촬영 및 증례보고 작성이 환자와 보호자의 동의 하에 이루어졌음을 밝힌다.
증례보고
기저 질환 없는 건강한 19세 남자 환자가 우안의 간헐적인 피눈물흘림을 호소하며 내원하였다.
안구 주변에 외상을 입거나 안구 주변부, 안구 내 수술을 받은 적은 없다고 하였다. 출혈 경향을 보일 수 있는 질환을 포함하여 진단받은 병이나 복용하고 있는 약은 없었다. 내과적, 신경과적 검진상 이상 소견은 발견되지 않았다. 출혈 소인 혹은 안과적 질환의 가족력도 없다고 하였다.
환자는 내원 당시 피눈물을 흘리지 않았다. 증상 확인을 위해 환자의 보호자가 피눈물을 흘릴 당시 촬영한 사진과 동영상을 제공하였다(Fig. 1, Supplementary Video 1). 피눈물을 흘리는 증상은 6년 전부터 주로 스트레스를 많이 받는 상황에 1개월에 1회 주기로 나타났으며 이때 우안 통증, 우안 충혈, 두통, 오심이 동반되었다. 이때 코피, 토혈, 혈이루의 동반은 없었다. 피눈물이 나는 증상은 특별한 치료 없이 자연적으로 호전되었다고 하였다. 내원 시 우안 교정시력 1.0, 안압은 16 mmHg로 측정되었다. 환자의 안구 주변부에는 국소 외상으로 인한 손상, 종괴나 눈꺼풀 이상 소견은 없었으며 촉진을 하여 재확인하였다. 외안근의 움직임 또한 정상이었다. 세극등현미경검사에서 결막과 혈관 이상은 보이지 않았으며 면봉으로 결막의 표면을 문질러 활동성 출혈이 없는 것을 확인하였다. 광각안저촬영 결과 역시 정상이었다.
안과적 이상 소견이 보이지 않아 시행한 뇌, 안와 자기공명영상에서 안와 주변 구조물의 비정상적 소견, 뇌실질 내 병변 혹은 경색, 혈관 이상 소견은 없었다. 우안 눈물샘 점막이 경도로 두꺼워져 있었으나 눈물샘 내 정상 혈관 분포를 보였고 종양도 없었다(Fig. 2).
심전도, 흉부 x-ray 검사 상에서도 특이 소견이 없었으며 혈액검사상 출혈 경향성과 관계가 있는 출혈 시간(bleeding time), 프로트롬빈 시간(prothrombin time), 활성화 부분트롬보플라스틴 시간(activated partial prothrombin time) 및 전체혈구세포계산상 적혈구, 백혈구, 헤모글로빈 수치도 정상 범위 내로 확인되었다. 코내시경 검사에서 부비동 점막 충혈이 없었으며 정상 해부가 확인되었다.
1년 후 우안에서 혈누 재발해 내원하여 시행한 코눈물길더듬자검사에서 코눈물길폐쇄는 없었고 코눈물길 관류술에서도 통과 소견을 보였다.
고 찰
본 연구는 헬싱키선언을 준수하였으며 동국대학교 일산병원 윤리심의위원회(Institutional Review Board, IRB)의 승인을 받아 진행하였다(IRB no 2023-02-003).
피눈물은 의학적으로 매우 드문 현상으로 다양한 요인들이 피눈물의 발생에 관여한다고 알려져 있다. Nandakumal et al4의 베타 지중해빈혈증 소인을 가진 12세 남자 환아에 대한 연구에서 환아는 2일 동안 양안 피눈물과 코피를 흘렸다. 안과적 검진은 정상 소견을 보였고 코눈물길 탐침 및 세척 검사에서 코눈물길의 폐쇄는 없었다. 전신검사 상에서도 별 다른 소견이 없었으나 혈액검사상 2형 폰빌레브란트병으로 확인하였다고 보고하였다.4
Ozcan et al5의 증례보고에 따르면 11세 소아 환아가 2년간 코피와 함께 발생한 양안 피눈물로 내원하였으며 출혈 질환의 가족력이나 알고 있는 기저 질환은 없었다. 코 내시경상 코점막의 충혈이 있었고 비중격이 우측으로 치우쳐져 있었다. 혈액검사상 혈구세포 수, 출혈 시간, 프로트롬빈 시간, 활성화 부분트롬보플라스틴 시간 등 혈액 응고 시간에서 정상 소견을 보였으며 perinuclear antineutrophil cytoplasmic antibodies (P-ANCA), cytoplasmic antineutrophil cytoplasmic antibodies (C-ANCA), antinuclear antibody (ANA), anti-double stranded DNA (anti-dsDNA)는 음성이었다. 부비동 컴퓨터단층촬영과 안면 자기공명영상에서 병리학적 이상이 없었다. 안과 검진 상에서도 시력, 전안부, 안저 소견이 정상이었고 결막 또한 병리학적 이상 소견이 없어 특발성 피눈물로 진단하였으며 이후 경과 관찰에서도 더 이상의 증상 발생은 없었다고 하였다.5
Ho et al1 또한 4명의 혈누 환자 증례를 경험한 후 보고한 바 있다. 그중 하나를 살펴보자면, 14세 여자 환자가 3개월간 간헐적인 좌안 피눈물을 보였다. 이는 환아의 어머니와 학교 선생님을 통해 현상이 증언되었다. 혈누 관련 통증이나 다른 안구 관련 증상은 동반되지 않았다. 외상력은 없었으나 혈누를 경험하기 수개월 전부터 생리를 시작하였다. 혈중 호르몬 농도는 정상이었으며 가족 내 출혈 질환을 앓고 있는 사람은 없었다. 안과적 검진상 양안 나안시력 1.0으로 측정되었으며 안압, 색각, 안저 등 안과적 검진에서 모두 정상이었다. 혈액종양내과에 의뢰해 전해질, 혈구 수, 혈액응고시간에 대한 혈액검사를 재시행하였으며 조영제를 이용한 컴퓨터단층촬영 및 코눈물길 관류검사에서도 모두 정상이었다. 환자는 이후 4개월 동안 혈누를 지속적으로 보였으나 자연적으로 사라졌으며 이후 1년간 증상의 재발을 보이지 않았다고 한다.1
Fowler et al6은 양안 피눈물을 흘리는 2명의 청소년 환자들의 증례를 경험하였는데 이들 역시 특별한 과거력 없이 성형안과 클리닉으로 의뢰되었다. 자세한 안과적 검진 및 영상 검진에서도 혈누의 원인을 특정할 수 없어 눈물점에서부터 멀리 떨어진 눈물기관의 병변으로부터 혈액이 눈물로 역류하여 증상이 나타나는 것이라 생각하였다. 이를 진단 및 치료하기 위해 양안 위, 아래 눈물점에 눈물점 마개를 넣은 후 두 환자 모두 피눈물이 멈추었다. 저자들은 내과적, 영상학적으로 혈누의 원인을 특정할 수 없는 특발성인 경우 이를 치료하기 위해 눈물점 마개를 활용할 수 있다고 하였다.6
혈누는 여러 요인들로 인해 발생할 수 있다. 먼저 결막 출혈로 혈누가 발생할 수 있다. 외상으로 인한 결막 열상, 파열이 생기거나 백내장, 익상편 수술, 섬유주절제술 등 결막 조직에 절개를 가하는 수술의 시행, 바이러스나 세균에 의해 결막염, 결막 궤양이 나타나기도 한다. 또 공막돌륭술 시행 후 돌륭물의 감염 등으로 인한 염증, 결막낭의 혈관기형, 림프종, 염증성 유두종 및 결막미세혈관확장증, 화농성 육아종 등 결막혈관 병변,7 월경주기 혹은 호르몬 변화에 의한 주기적 대상월경8 등으로 인한 혈누가 이에 속한다. 대상월경은 일반적으로 통증이 없고 단안, 혹은 양안성으로 발생할 수 있으며 수초에서 수분간 출혈이 발생하는데 눈물샘, 상공막, 안구결막 등 다양한 조직에서 발생한다. 이는 자궁 밖의 이소성 내막 조직에서 출혈이 발생하는 것인데 이러한 질병을 자궁내막증이라고 한다. 또한 결막 이물이나 화학적 손상으로 인해 혈누가 발생할 수 있고 안검염으로 인해 눈꺼풀테에 염증이 심한 경우 눈꺼풀이 짓물러 이 상처로부터 출혈이 발생해 혈누가 나타날 수 있다. 안와뼈, 코뼈, 부비강의 골절로 인해 혹은 저절로 코피가 나는 상황에 비강 내 압력이 올라가면서 코눈물관을 통해 피가 역류하며 혈누가 발생하기도 한다.9 이러한 경우 보통 아래 누점에서 출혈이 있으며 간혹 위, 아래 누점 모두에서 나타나는 경우도 있다. 위의 누점에서만 혈누가 발생하는 경우는 매우 드물다.10 이밖에 코눈물길의 외상, 감염, 누낭의 종양, 혈관 파열, 정맥류, 누도 결석 등에 의해 나타나기도 한다. 눈물샘, 안와 정맥류나 종양, 혈우병, 혈액응고인자 결핍, 혈소판감소성자반병 등 혈액학적 질환, 빈혈, 자율신경계교란, 고혈압, 유전적 출혈성 모세혈관확장증, 헤노흐쇤라인 자색반과 같은 혈관 이상, 뮌하우젠증후군과 같은 정신과적 문제,11 항응고제나 아세틸콜린, 질산은과 같은 약제의 사용 등 여러 전신적, 눈 관련 요인들이 혈누의 발생에 연관성을 가지고 있다.4 그러나 혈누의 원인을 특정지을 수 없거나 외상성, 의원성으로 생기는 경우도 있다. 특발성 혈누는 전신검사, 영상검사와 다른 검사 상에서 이상 소견이 없을 때 진단할 수 있다.5
본 증례의 경우 위에서 제시된 혈누의 원인이 될 수 있는 다양한 원인들에 해당하는 소견을 보이지 않아 특발성 혈누로 진단하였다. 하지만 눈물길 내시경을 시행하지 않아 눈물길 이상 소견을 직접 확인하지 않은 점은 본 증례의 한계라고 볼 수 있다. 또한 관련 가족력이 없으며 혈액응고인자 관련 질환의 특징적인 소견을 보이지 않아 가능성은 낮으나 혈액응고반응에 관여하는 혈액응고인자에 대한 검사는 시행하지 않아 내과적 질환에 의한 혈누 발생 가능성을 완전히 배제할 수 없다는 점 또한 한계점으로 들 수 있다.
따라서 혈누 환자가 내원하였을 때에는 가족력, 기저 질환, 동반 증상을 잘 확인하여야 하며, 혈액검사, 영상검사 및 전안부, 안저, 눈물길 검진을 시행하여야 한다.
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